Iris juvenile xanthogranuloma: Case report

Abstract

Purpose: To report a case of juvenile xanthogranuloma of iris managed with combined radiation and steroid therapy. Material - Method: A 10-month old girl presented to our clinic with a history of recurrent hyphema, redness, heterochromia of the right eye and typical skin lesions. After clinical exami-nation, the patient was prescribed topical antiglaucomatous drugs. However, despite treatment the intraocular pressure remained high. Combined radiation and steroid therapy was applied and the results were evaluated. Results: At first visit, the ophthalmological examination revealed redness, heterochromia, hyphema and high intraocular pressure at the right eye. Juvenil xanthogranuloma has been diagnosed by skin biopsy previously. Despite topical antiglaucomatous medication, the intraocular pressure remained high. Therefore, radiation therapy with strantium 90 was applied for three days. At the end of the third month the intraocular pressure was controlled. Five years following cessation of all treatment, the lesion did not recur. However, the visual acuity of the right eye remained low related to the strabismic amblyopia. Conclusion: Juvenil xanthogranuloma of iris can be treated succesfully in children. However, their follow-up and treatment should be routinely carried out as strabismus and ambliyopia may develop in this age group.

Özet

Amaç: Kombine radyasyon ve steroid tedavisine cevap veren iris juvenil ksantogranülomlu bir olgumuzu bildirmektir. Gereç-Yöntem : Kliniğimize 3 aydır sağ gözde kızarıklık, iriste renk değişikliği ve tekrarlayan hifema öyküsü ile getirilen ve tipik deri lezyonları olan 10 aylık kız çocuğunun klinik muayenesi yapıldı. Antiglokomatöz tedaviye cevap vermeyen göz içi basıncı yüksekliği nedeni ile kombine radyasyon ve steroid tedavisi uygulandı ve sonuçları incelendi. Bulgular: Yapılan ilk muayenede sağ gözde kızarıklık, heterokromi, hifema ve yüksek göz içi basıncı tespit edildi. Hastada juvenil ksantogranülom tanısı deri biopsisi ile önceden konulmuştu. Topikal tedaviye rağmen göz içi basıncında düşüş sağlanamadı. Bunun üzerine hastaya 3 gün boyunca 300 rad strantium 90 ile radyasyon tedavisi uygulandı ve 3. ay sonunda göz içi basıncı kontrol altına alındı. Hastanın 5 yıllık takibi sonunda lezyonda nüks görülmedi. Fakat şaşılığa bağlı olarak gelişen amblyopi nedeniyle sağ gözde görme keskinliği düşük kaldı. Sonuç: İris juvenil ksantogranülomu çocuklarda başarı ile tedavi edilebilir. Ancak bu yaş grubunda şaşılık ve ambliyopiyi önlemek amacı ile hastaların sıkı takip ve tedavileri yapılmalıdır.