Recurrence of granulosa tumor of the ovary in a Bartholin gland

Yavuz SALİHOĞLU, Işıl UZUN, Ergin BENGİSU, Azize Türkanıt TURHAN, Ahmet Cem İYİBOZKURT, Samet TOPUZ

Abstract

Objective: Granulosa type of sex-cord stromal tumor of the ovary is rare. They tend to recur late mostly in the pelvis, but intra-abdominal and hepatic metastases are also seen. We would like to present a case, operated for granulosa tumor 10 years ago, who had a recurrence in bartholin gland along with intraabdominal metastases. As far as we know, this is the first case in literature of a granulosa tumor recurring in a bartholin gland.Results: Having optimally operated for a stage I granulosa tumor (macrofollicular and diffuse types - grade 2 differentiation) 10 years ago, the 54 year-old-patient with complaints of abdominal distention and presence of a palpable mass in vulva was diagnosed to have widespread relapse. She had mild complaints for almost a year but she did not seek medical advice. The main necrotic mass was around 25 cm and she had two other omental metastasis of around 7 cm, all optimally removed by surgery. The other mass of 5x2.5 cm located in the bartholin gland was also excised. All lesions were reported to be recurrence of the granulosa cell tumor. The patient had adjuvant chemotherapy and was well at her 6th month of postoperative follow-up.Conclusions: Although mostly recurring in pelvis and abdomen, we document a case of recurrent granulosa cell tumor of the ovary in vulvar bartholin gland. Since granulosa tumor recurrences are thought to arise from occult disease, it may be speculated that this recurrence was spread from the intra-abdominal metastasis hematogenously.

Özet

Amaç: Granüloza hücreli tümörler overin seks kord stromal hücrelerinden kaynaklanan nadir tümörlerdir. Bu tümörlerin özelliği ilk teşhisten yıllar sonra nüks etmeleridir. Nüksler en sık pelvik bölgede olmakla beraber ekstrapelvik olarak karaciğer ve barsaklarda da görülür. Kliniğimizde ilk operasyonundan 10 yıl sonra pelvik, intraabdominal nükslerle beraber bartolin bezinde de nüks tümör saptanan ve taradığımız kadarıyla literatürdeki ilk vakayı sunuyoruz. Bulgular: On yıl önce evre I granüloza hücreli tümör (makrofoliküler ve diffüz tip - orta derecede diferansiye) tanısı almış olan 54 yaşındaki hasta karında ileri derecede şişlik ve vulvada ele gelen kitle şikayetiyle kliniğimize başvurdu. Anamnezde hastanın şikayetlerinin 1 yıla yakın süredir geliştiği ancak hastaneye başvurmadığı saptandı. Yapılan tetkik ve muayenesinde tüm pelvisi dolduran ve umbilikus üzerine uzanan lobüle konturlu içi nekroz ile uyumlu heterojen kontrast tutan 25 cm çapında, omentum ve barsak komşuluğunda ayrıca iki adet 7 cm çapında nüks ile uyumlu kitleler saptandı. Ayrıca vagina 1/3 alt bölümüne yakın soldaki bartolin bezinin olduğu bölgede MR’da hiperintens sinyalli 5 x 2.5 cm’lik lezyon saptandı. Laparotomide optimal olarak kitleleri çıkarılan hastanın vulvada bartolin bezi bölgesindeki kistik kitlesi de ekstirpe edildi. Patolojiye gönderilen tüm örnekler nüks granüloza hücreli tümör olarak raporlandı. Hastaya postoperatif kemoterapi verildi. Sonuç ve yorum: Granüloza hücreli tümör nüksleri daha çok pelvik ve intraabdominal bölgelerde saptanırken ihmal edilmiş vakalarda vulvada bartolin bezinde nüks edebilmektedir. Granüloza tümör nükslerinde ilk operasyondan sonra persistan okült hastalık varlığının rol aldığı öne sürüldüğünden bartolin bezindeki nüksün hastadaki pelvik nüksten hematojen yolla yayıldığı speküle edilebilir.