An adult case of visceral leishmaniasis in a province of black-sea region, Turkey

Nefise ÖZTOPRAK,HANDE AYDEMİR,Nihal PİŞKİN,Seremet Ayşegül KESKİN,MEHMET ARASLI,Ayla GÖKMEN,GÜVEN ÇELEBİ,Külekçi Aslıhan UĞUR,HİKMET AYŞEGÜL TAYLAN ÖZKAN

Abstract

Visceral leishmaniasis (VL) which is a chronic disease caused by the protozoon, Leishmania, occurs widely worldwide and it is widespread in most of the countries in the Mediterranean basin. The infection which is transmitted by a sandfly (Phlebotomus) vector, has a prolonged incubation period and insidious onset. VL generally affects children and may be fatal if not treated. In this report, a 31 years old male patient, who was the first adult VL case from Zonguldak (a province located at western Black-Sea region of Turkey) was presented. He was admitted to the hospital with two-months history of fever, chills, sweating and weight loss. There was no history of travel outside the city nor insect bites, however, he indicated that there would be unnoticed sandfly bites since sandflies were very common in the coal mines he worked. His physical examination revealed body temperatue of 39.2°C and hepatosplenomegaly, while laboratory findings yielded anemia, leucopenia, hypoalbuminemia and hypergamaglobulinemia. Erythrocyte sedimentation rate was 62 mm/h, C-reactive protein was 113 mg/L and liver transaminases were 2 to 5 folds higher than the reference values. The only pathological finding was hepatosplenomegaly in the abdominal ultrasound and computerized tomography. He was further examined to rule out infections with similar signs and symptoms, connective tissue diseases and malignanci- es and all were found negative. Hypercellular bone marrow were detected in the aspiration material. Bone marrow smears, bone marrow samples inoculated in NNN medium and serum samples of the patient were sent to the reference parasitology laboratory of Refik Saydam National Public Health Agency for evaluation in terms of VL. The diagnosis was confirmed by the detection of Leishmania IgG titer as 1/512 with in-house indirect immunofluorescence antibody test, by positivite rK39 Dipstick (InBios, USA) test and by the observation of Leishmania amastigote forms in the bone marrow smears. Bone marrow culture in NNN medium also revealed positive result by the determination of Leishmania promastigote forms on the 7th day. The treatment was initiated by pentavalent antimony [glucantime 1 x 10 mg/kg/day intramuscular (IM)] however, due to severe adverse effects it has switched to liposomal amphotericin B (3 mg/kg/day). The patient completely recovered without complication. In conclusion VL should be considered in the differential diagnosis of patients, even adults, with persistent fever, hepatosplenomegaly and pancytopenia, in endemic countries such as Turkey.

Özet

Viseral leyşmaniyaz (Visceral leishmaniasis, VL), Leishmania protozoonunun neden olduğu, tüm dünyada ve Akdeniz bölgesindeki pek çok ülkede yaygın görülen kronik bir hastalıktır. Vektör olan tatarcık sineği (Phlebotomus) ile bulaşan enfeksiyonun inkübasyon süresi uzun olup başlangıcı sinsidir. Daha ziyade çocuk yaş grubunda görülen VL, tedavi edilmediği takdirde ölümcül seyretmektedir. Bu raporda, Zonguldak’ta saptanan ilk erişkin VL olgusu olan 31 yaşında bir erkek hasta sunulmaktadır. Hastanemize iki aydır devam eden yüksek ateş, üşüme/titreme, terleme ve kilo kaybı şikayetleri ile başvuran hastanın hikayesinde, son 6 ayda il dışına seyahat öyküsü, sinek/böcek ısırma öyküsü yoktur. Ancak kömür madenlerinde çalıştığı öğrenilen hastadan, çalıştığı madenlerin içinde ve çevresinde tatarcıkların olduğu ve bunlar tarafından sokulmuş olabileceği bilgisi alınmıştır. Hastanın fizik muayenesinde, ateşi 39.2°C olup hepatosplenomegalisi mevcuttur. Laboratuvar incelemelerinde anemi, lökopeni, hipoalbuminemi ve hipergamaglobulinemi varlığı tespit edilmiş; eritrosit sedimentasyon hızı 62 mm/saat, C-reaktif protein düzeyi 113 mg/L, karaciğer enzimleri (alanin aminotransferaz, aspartat aminotransferaz) ise normalden 2-5 kat yüksek olarak belirlenmiştir. Ultrasonografi ve bilgisayarlı tomografide hepatosplenomegali dışında patolojik bir bulgu saptanmamıştır. Hasta, ayırıcı tanı amacıyla benzer semptomlar veren enfeksiyonlar, kanser ve kollajen doku hastalıkları açısından irdelenmiş ve herhangi bir sonuç alınamamıştır. Kemik iliği aspirasyonunda hiperselüler kemik iliği tespit edilmiş ve VL ön tanısı ile hastanın kemik iliği yaymaları, NNN besiyerine ekilmiş kemik iliği örnekleri ve serumu, Refik Saydam Hıfzıssıhha Merkezi Başkanlığı (RSHMB) Parazitoloji Laboratuvarına gönderilmiştir. Hastaya VL tanısı; “in-house” IFAT testi ile Leishmania IgG titresinin 1/512 bulunması, rK39 Dipstick (InBios, ABD) testinin pozitif olması ve kemik iliği yaymalarında amastigot formunda Leishmania parazitlerinin görülmesi üzerine konulmuş; ayrıca, kemik iliği örneklerinin ekildiği NNN besiyerinde 7. günde parazitin hareketli promastigot formları belirlenmiştir. Hastaya, ilk olarak 5-değerli antimon bileşiği [glucantime 1 x 10 mg/kg/gün intramusküler (IM)] başlanmış, ancak yan etkiler nedeniyle tedavi aynı gün lipozomal amfoterisin B’ye (3 mg/kg/gün) değiştirilmiştir. Bu tedavi ile hasta sekel kalmaksızın iyileşmiştir. Sonuç olarak, uzun süreli ateş, hepatosplenomegali ve pansitopenisi olan erişkin yaştaki hastalarda ayırıcı tanıda VL akılda tutulmalıdır.