Cyclosporine A in the treatment of chronic idiopathic angioedema: A case report

Abstract

A 30-year-old male patient who had had a history of severe angioedema episodes for 13 years was hospitalized because of weakness, dizziness, drowsiness and periorbital angioedema. He was taking prednisolone 15 mg/day, regularly. Based on his clinical examination and laboratory studies, we were not able to find any pathologic condition, which might cause angioedema attacks. An ACTH stimulation test revealed an adrenal suppression due to long term corticosteroid use. His angioedema attacks could not be controlled with classical therapeutic approaches, and he was given cyclosporine A 300 mg/day as an alternative drug. All the medications were withdrawn except for replacement dose prednisolone (7.5 mg/day). At the beginning, his angioedema disappeared, but the lesions recurred after six weeks parallel to dose tapering. The angioedema could not be controlled even though the cyclosporine A dose was increased to 300 mg/day.

Özet

Onüç yıl önce başlayan şiddetli anjiyoödem atakları nedeniyle düzenli olarak 15 mg/gün dozda prednizolon kullanan 30 yaşındaki erkek hasta, halsizlik, baş dönmesi, uyku hali ve göz kapaklarında şişme yakınmaları ile hastaneye yatırıldı. Yapılan klinik değerlendirme ve laboratuvar incelemeleri sonucunda, anjiyoödem ataklarına yol açabilecek herhangi bir patoloji saptanmadı. ACTH stimulasyon testi ile, kortikosteroid kullanımına bağlı adrenal süpresyon belirlendi. Klasik tedavi yaklaşımlarıyla anjiyoödem atakları tam olarak kontrol edilemeyen ve adrenal yetmezlik gelişmiş olan hastaya, alternatif bir ilaç olarak 300 mg/gün dozda siklosporin A başlandı. Replasman dozunda prednizolon (7.5 mg/gün) dışındaki bütün ilaçları kesildi. Tedavinin başlangıcında, hastanın anjiyoödemi kayboldu. Ancak, altı hafta sonra, doz azaltımasını izleyerek semptomlar tekrarladı. Siklosporin A dozu, tekrar 300 mg/gün'e yükseltilmesine karşın anjiyoödem kontrol edilemedi.